Angiolymphoid Hyperplasia with Eosinophilia or the Kimur’s Disease?

České info

Angiolymfoidní hyperplazies eozinofilií nebo Kimurova choroba?

Angiolymfoidní hyperplazie s eozinofilií (ALHE) a Kimurova choroba jsou dvězřídka se vyskytující, vzájemně velmi podobné, avšak samostatné nozologickéjednotky. Pro četnost shodných rysů byly dlouho považovány za modifikace jednéchoroby. V posledních letech však většina autorů tyto jednotky odlišuje jako dvěsamostatné entity s některými specifikami jak klinickými, tak morfologickými.Uvádíme případ 76letého muže-bělocha, u něhož dochází po dobu šesti let k výskytupodkožních tumorózních útvarů na různých částech těla. Po pěti letech odprvních příznaků choroby došlo nejdříve k otoku víček vpravo s hmatnou rezistencípod horním temporálním okrajem očnice. K obdobnému nálezu dochází poosmi měsících i na straně levé. Tumory byly chirurgicky odstraněny a zaslányk histologickému vyšetření. Po roce však dochází k jednostranné recidivě nálezus následnou chirurgickou intervencí a histologickýmvyšetřením. V prvních dvouorbitálních excizích nádorovitý infiltrát topicky souvisel se strukturami slznéžlázy, ve třetí excizi tyto struktury nalezeny nebyly. Případ byl histologickyuzavřen přes některé shodné rysy s Kimurovou chorobou jako ALHE. DiagnózaALHE byla histologicky podpořena především nepřítomností formací lymfatickýfolikul, absencí fibrotizace v infiltrátu a epiteloidním až histiocytoidním vzhledemk proliferujících endotelií formujících drobná cévní lumina. Velká výjimečnostvýskytu Kimurovy choroby u Evropanů bílé rasy ještě dále podpořiladiagnózu ALHE. Podle naší zkušenosti se obě jednotky vzájemně překrývají, a todokonce v některých rysech považovaných za rozlišující. Vyvstává tak otázka, zdaje striktní oddělení obou těchto nozologických jednotek v praxi skutečně možnévždy se stoprocentní jistotou

Klíčová slova:
angiolymfoidní hyperplazie s eosinofilií, Kimurova choroba, oboustrannépostižení slzné žlázy, recidiva

Authors: D. Baráková ¹; J. Šach ²; J. Krásný ¹; P. Kuchynka ¹; Ředinovám. ¹; V. Kodat
Authors‘ workplace: Oční klinika 3. lékařské fakulty Univerzity Karlovy a Fakultní nemocnice Královské Vinohrady, přednosta prof. MUDr. Pavel Kuchynka, CSc. 2Ústav patologie 3. lékařské fakulty Univerzity Karlovy a Fakultní nemocnice KrálovskéVinohrady, přednosta prof. MUDr. ¹
Published in: Čes. a slov. Oftal., , 2003, No. 5, p. 319-324
Category:

Overview

Angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia (ALHE) and Kimur’s disease aretworarely occurringandmutually very similar, yet independentnosological units.For the frequency of similar features these diseases were long considered to bemodifications of one disease. In the last years most authors considered thesediseases to be independent entities with certain specific clinical and morphologicalfeatures. The case of a 76-year white man, suffering from occurrence ofsubcutaneous tumor formations in various part of the body for the period of sixyears, is described. Six years after the first signs of the disease, swelling of eyelidson the right eye with palpable resistance under the upper temporalmargin of eyesocket developed. A similar finding also developed on the left side eight monthslater. The tumors were removed by surgery and subjected to histological examination.One year later a unilateral relapse developed to be again subjected tosurgical treatment and histological examination. In the first two orbital excisionsthe tumor infiltrate was in topical connection with structure of the tear gland, thethird excision did not contain such structures. The histological diagnosis wasestablished as ALHE in spite of some common features with the Kimur’s disease.The diagnosis of ALHE was especially supported by absence of the formation oflymphatic follicles, absent fibrotization in the infiltrate and epithelium-like or even histiocyte-like appearance of proliferating endothelia, which formed minutevascular lumina. A substantial exceptionality in the occurrence of the Kimur’sdisease in white Europeans further supported the diagnosis of ALHE. Our ownexperience indicates that both units mutually overlap even in features consideredto be of distinctly different character.Aquestion arises,whether the strict divisionof these two nosological units is really possible in practice with unequivocalcertainty.

Key words:
angiolymphoid hyperplasia with eosinophilia, Kimur’s disease, bilateralaffection of the tear gland, relapse

Full text is not available online.

If interested in a scan of this journal, contact NTO ČLS JEP.